Điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật: Phẫu thuật một thì so với hai thì

Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 15 * Phụ bản của Số 3 * 2011 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Ngoại Nhi 101 ĐIỀU TRỊ NANG ỐNG MẬT CHỦ HOẠI TỬ THỦNG VỚI VIÊM PHÚC MẠC MẬT: PHẪU THUẬT MỘT THÌ SO VỚI HAI THÌ Trần Ngọc Sơn*, Nguyễn Thanh Liêm* TÓM TẮT Mục tiêu: Trong điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật, lựa chọn giữa phẫu thuật hai thì và phẫu thuật một thì vẫn còn là vấn đề nhiều tranh luận. Mục đích của nghiên cứu này là tổng kết kinh nghiệm của các tác giả trong điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật, đặc biệt với phẫu thuật một thì. Đối tượng phương pháp nghiên cứu: Hồi cứu tất cả các bệnh nhân được phẫu thuật điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật tại Bệnh viện Nhi Trung Ương từ tháng 5/2005 đến tháng 4/2011. Các dữ liệu được phân tích bao gồm đặc điểm lâm sàng, chẩn đoán, cách thức phẫu thuật và kết quả điều trị. Lựa chọn phương pháp phẫu thuật tùy thuộc vào phẫu thuật viên. Trong phẫu thuật 2 thì, ở thì 1 bệnh nhân được dẫn lưu đường mật (thực hiện bằng cách đặt dẫn lưu túi mật hoặc trực tiếp vào nang ống mật chủ), rửa và dẫn lưu ổ bụng; phẫu thuật thì 2 cắt nang ống mật chủ và nối ống gan chung-hỗng tràng Roux-en-Y được thực hiện sau 1-2 tháng. Trong phẫu thuật 1 thì, bệnh nhân được mổ cắt nang, nối ống gan chung-hỗng tràng Roux- en-Y cùng với rửa và dẫn lưu ổ bụng trong một lần, không đặt dẫn lưu đường mật. Kết quả: Có 19 bệnh nhân thuộc diện nghiên cứu, tuổi trung bình 2,6±2,9 tuổi (dao động 2 tháng đến 9 tuổi), trẻ gái chiếm 73,7%. Biểu hiện lâm sàng bao gồm đau bụng, chướng bụng ở 94,7%, nôn 89,5%, sốt 68,4%, vàng da và phân bạc màu 26,3%, nắn bụng đau 100%, cảm ứng phúc mạc 73,7%, sờ thấy khối 21,1%. Thời gian có các triệu chứng cấp tính dao động từ 1 đến 30 ngày (trung bình 5.4±6.5 ngày). Chẩn đoán chính xác trước mổ đạt được ở 15 ca (78,9%). Kích thước trung bình của nang ống mật chủ là 54± 49 mm (dao động: 15mm đến 180 mm). Trước tháng 2/2008, chỉ có 1/5 ca (20%) được mổ 1 thì nhưng sau đó cả 14/14 ca (100%) được mổ 1 thì. Không có khác biệt có ý nghĩa giữa 2 nhóm bệnh nhân được mổ 1 thì hoặc 2 thì về đặc điểm bệnh nhân, thời gian bị bệnh, các biểu hiện lâm sàng và kích thước của nang. Thời gian nằm viện trung bình sau mổ của nhóm bệnh nhân được mổ 1 thì là 8,0±2,8 ngày. Không có trường hợp nào bị rò miệng nối, không có tử vong. Tất cả các bệnh nhân được ra viện trong tình trạng sức khỏe tốt. Kết luận: Phẫu thuật 1 thì điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật là phẫu thuật an toàn, khả thi, cho kết quả tốt và nên là lựa chọn thường qui ở các trung tâm phẫu thuật nhi có kinh nghiệm. Từ khóa: Nang ống mật chủ, hoại tử thủng, viêm phúc mạc mật, phẫu thuật 1 thì, 2 thì. ABSTRACT SURGICAL TREATMENT FOR PERFORATED CHOLEDOCHAL CYST WITH BILE PERITONITIS: ONE-STAGED VERSUS TWO-STAGED PROCEDURE. Tran Ngoc Son, Nguyen Thanh Liem * Y Hoc TP. Ho Chi Minh * Vol. 15 - Supplement of No 3 - 2011: 101 - 105 Objective: In management of perforated choledochal cyst with bile peritonitis (PCC), selection between two- staged procedure and one-staged definitive repair is still controversial. The aim of this study is to report the * Bệnh viện Nhi Trung Ương Tác giả liên lạc: TS.BS Trần Ngọc Sơn ĐT: 0904138502 Email: drtranson@yahoo.com Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 15 * Phụ bản của Số 3 * 2011 Chuyên Đề Ngoại Nhi 102 authors’ results in management of PCC with special emphasis on the one-staged procedure. Methods: Medical records of all patients undergoing surgery for PCC at National Children’s Hospital, Hanoi, Vietnam from May, 2005 to April, 2011 were reviewed. The clinical presentations, diagnosis, operative procedures and results were analyzed. The choice of the operative procedure was according to the surgeon preference. In the two staged procedure, firstly biliary drainage was performed by putting a drain into the gall bladder or the choledochal cyst, peritoneal lavage and drainage were also carried out. Definitive repair was scheduled 1-2 months later, consisting of total excision of the cyst and Roux-en Y hepaticojejunostomy. In the one staged procedure, definitive repair was performed with peritoneal lavage and drainage at once, without any biliary drain. Results: There were 19 patients, with mean age 2.6±2.9 years (ranged from 2 month to 9 years) and female dominance (73.7%). The clinical manifestations were abdominal pain and distention in 94.7%, vomiting 89.5%, fever 68.4%, jaundice 26.3 and acholic stool 26.3%, abdominal tenderness 100%, peritoneal signs 73.7%, palpable mass 21.1%. Duration of the acute symptoms ranged from 1 to 30 days (mean 5.4±6.5 days). Exact preoperative diagnosis was achieved in 15 cases (78.9%) and the remaining cases were diagnosed as peritonitis due to other causes. Mean size of the choledochal cysts was 54± 49 mm (range: 15 to 180 mm). Before February 2008, the one-staged procedure was performed in only 1/5 cases (20%), but after that all 14/14 cases (100%) were treated with the one-staged definitive repair. There was no significant difference between the one-staged and the two-staged group regarding patients’ characteristics, duration of symptoms, clinical presentations and cystic size. The mean post-operative hospital stay for the one-staged group was 8.0±2.8 days. There was no anastomotic leakage, no death and all patients were discharged in good health. Conclusions: One-staged definitive repair of perforated choledochal cyst with bile peritonitis is safe, feasible, with good results and should be preferred in experienced centers. Key words: Choledochal cyst, perforated, bile peritonitis, one-staged, two-staged surgery. ĐẶT VẤN ĐỀ Nang ống mật chủ (NOMC) là bệnh lý khá hay gặp ở trẻ em. Điều trị qui chuẩn của NOMC (không thủng, không viêm phúc mạc mật) là phẫu thuật 1 thì cắt toàn bộ nang và nối ống gan chung với ruột (thường là hỗng tràng Roux-en- Y). Tuy nhiên đối với các trường hợp nang ống mât chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật (NOMCT), cách tiếp cận điều trị còn có những quan điểm khác nhau. Nhiều tác giả khuyến cáo nên phẫu thuật 2 thì với thì 1 chỉ dẫn lưu đường mật và thì 2 điều trị cắt nang nối ống gan chung - ruột 1 vài tháng sau đó(1,6,9,11,12). Tuy vậy cũng có những tác giả ứng dụng thành công phẫu thuật 1 thì cắt nang nối ống gan chung với ruột ngay(3,5,7). Cho đến nay các báo cáo về NOMCT chỉ dựa trên một số ít trường hợp, chưa có nghiên cứu nào trên loạt ca bệnh lớn(1-3,5-12). Với kinh nghiệm nhiều năm điều trị OMC trên số lượng lớn bệnh nhân (BN), chúng tôi tiến hành nghiên cứu này nhằm đánh giá kết quả điều trị NOMCT, đặc biệt là tính khả thi, an toàn và hiệu quả của phẫu thuật 1 thì so với phẫu thuật 2 thì. Mục tiêu nghiên cứu Tổng kết kinh nghiệm của các tác giả trong điều trị NOMCT, đặc biệt với phẫu thuật một thì. ĐỐI TƯỢNG - PHƯƠNG PHÁP NGHIÊN CỨU Đây là một hồi cứu mô tả loạt ca bệnh. Đối tượng nghiên cứu bao gồm tất cả các bệnh nhân được điều trị NOMCT với viêm phúc mạc mật tại Khoa Ngoại, Bệnh viện Nhi Trung Ương (BVNTW) trong khoảng thời gian từ tháng 5/ 2005 đến tháng 4/2011. Các dữ liệu được tập hợp phân tích bao gồm đặc điểm lâm sàng, chẩn đoán, cách thức phẫu thuật và kết quả điều trị. Lựa chọn phương pháp phẫu thuật tùy thuộc vào phẫu thuật viên. Trong phẫu thuật 2 thì, ở thì 1 BN được dẫn lưu đường mật (thực hiện bằng cách đặt dẫn lưu túi mật hoặc trực tiếp vào Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 15 * Phụ bản của Số 3 * 2011 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Ngoại Nhi 103 nang ống mật chủ), rửa và dẫn lưu ổ bụng; phẫu thuật thì 2 cắt nang ống mật chủ và nối ống gan chung-hỗng tràng Roux-en-Y được thực hiện sau 2 tuần -1 tháng. Trong phẫu thuật 1 thì, BN được mổ cắt nang, nối ống gan chung-hỗng tràng Roux-en-Y cùng với rửa và dẫn lưu ổ bụng trong một lần, không đặt dẫn lưu đường mật. Kỹ thuật cắt nang và nối ống gan chung - hỗng tràng trong mọi trường hợp là đồng nhất. Các ca bệnh được chia thành 2 nhóm phụ thuộc vào cách tiếp cận điều trị phẫu thuật (1 thì hay 2 thì) và các biến nghiên cứu được so sánh tương ứng. Các phương pháp thống kê được sử dụng là Chi-square, Fisher’s exact test và T-test. KẾT QUẢ Trong khoảng thời gian từ 1/5/2005 đến 30/4/2011, Khoa Ngoại BVNTW đã điều trị tổng cộng 461 BN bị NOMC. Trong số này có 19 bệnh nhân có NOMCT chiếm tỷ lệ 4,1%. Ở nhóm 19 BN thuộc đối tượng nghiên cứu này, độ tuổi của BN dao động từ 2 tháng đến 9 tuổi (trung bình 2,6±2,9 tuổi) và trẻ gái chiếm đa số với 14 trẻ (73,7%) so với 5 trẻ trai (26,3%). Biểu hiện lâm sàng bao gồm đau bụng, chướng bụng ở 18 BN (94,7%), nôn -17 BN (89,5%), sốt – 13 BN (68,4%), vàng da và phân bạc màu – 5 BN (26,3%), nắn bụng đau 100%, cảm ứng phúc mạc - 14 BN (73,7%), sờ thấy khối – 4 BN (21,1%). Ngoài ra còn có các triệu chứng khác như ỉa lỏng 3 BN (15,8%), khó thở (2 BN- 10,5%), vật vã kích thích hoặc li bì (2 BN – 10,5%). Thời gian có các triệu chứng cấp tính dao động từ 1 đến 30 ngày (trung bình 5,4±6,5 ngày), trong đó trong vòng 10 ngày ở 18 BN (94,7%). Chỉ có 1 trẻ gái 9 tuổi người dân tộc có thời gian bị bệnh tới 1 tháng trước khi đến BVNTW, được điều trị dài ngày ở các bệnh viện tuyến dưới do chướng bụng không rõ nguyên nhân. Có tới 9 BN (47,4%) đã được điều trị ở các bệnh viện tuyến dưới không đỡ nên chuyển tới BVNTW. Có 3 BN (15,8%) đã được mổ với các chẩn đoán khác (viêm ruột thừa, viêm phúc mạc) và được dẫn lưu ổ bụng (ra dịch mật). Siêu âm (SA) ổ bụng được thực hiện trên tất cả các BN. SA phát hiện thấy có NOMC ở 13 BN, dịch tự do ổ bụng -13 BN, dịch khu trú dưới gan phải - 8 BN, túi mật thành dày - 6 BN, nang lớn ổ bụng 3 BN, đầu tụy to - 2 BN, tràn dịch màng phổi 1 BN. Có 1 BN SA chẩn đoán là viêm ruột thừa. X-quang bụng không chuẩn bị được chụp trên 11 BN, trong đó thấy ổ bụng mờ ở 6 BN, ở 5 BN có mức nước – hơi. Chụp cắt lớp vi tính CT được thực hiện trên 7 BN, trong đó 5 BN chẩn đoán được nang OMCT. Có 1 BN 2 tháng tuổi cả SA và CT chỉ chẩn đoán được là nang lớn chiếm gần toàn bộ ổ bụng. Ở một BN đã được dẫn lưu ổ bụng ở tuyến trước, CT cũng không phát hiện ra nang ống mật chủ. BN này được chụp đường mật trong mổ và thấy có hình ảnh nang ống mật chủ với đường kính 2,5 cm. Xét nghiệm máu cho thấy Hb<10g% ở 6 BN (31,6%), tăng bạch cầu ở 13 BN (68,4%) tăng bạch cầu trung tính ở 11 BN (57,9%). Trong 17 BN được xét nghiệm men gan, GOT tăng ở 12 BN (70,6%), GPT tăng ở 10 BN (58,8%), Bilirubin tăng ở 10 BN trên 11 BN được làm xét nghiệm (90,9%), chủ yếu là tăng mức độ nhẹ (<40 μmol/l) và tăng bilirubin trực tiếp. 2 BN tăng amylase trên 5 BN được xét nghiệm. 5 BN được chọc dò ổ bụng và ở cả 5 BN đều thấy có dịch mật tự do trong ổ bụng. Chẩn đoán chính xác trước mổ NOMCT đạt được ở 15 ca (78,9%). Các ca còn lại được chẩn đoán là viêm phúc mạc, viêm tụy có viêm phúc mạc, viêm túi mật hoại tử và u nang ổ bụng. Ở tất cả BN trong mổ đều thấy nang ống mật chủ hoại tử thủng. Kích thước trung bình của nang ống mật chủ là 54 ± 49mm (dao động: 15 mm đến 180 mm). Có 2 BN viêm phúc mạc với dịch mật khu trú ở dưới gan phải. Ở 2 BN còn thấy có hình thành nang giả chứa dịch mật xanh và bùn mật ở vị trí hậu cung mạc nối, trong đó 1 BN 2 tháng tuổi nang giả này chiếm gần toàn bộ ổ bụng. Ở các BN còn lại đều thấy dịch mật tự do ổ bụng. Giả mạc dưới gan phải và ở các quai ruột quan sát thấy ở 6 BN. Ở 1 BN còn thấy có dấu hiệu viêm tụy (“vảy nến” ở mạc nối lớn gần tụy và phù nề đầu tụy). Vị trí hoại tử Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 15 * Phụ bản của Số 3 * 2011 Chuyên Đề Ngoại Nhi 104 thủng của nang ống mật chủ ở thành sau nang trong 7 trường hợp (36,8%), thành trước -3 BN, thành bên phải 5 BN, thành bên trái 4 BN; trong đó có 3 BN chỗ hoại tử phía dưới gần sát chỗ đổ vào của ống cổ túi mật, 3 BN chỗ thủng gần sát ống gan chung, 2 BN chỗ hoại tử lên cả một phần ống gan chung gần sát ngã 3 đường mật. Bảng 1: So sánh giữa các BN được mổ 1 thì và 2 thì Biến so sánh Nhóm mổ 2 thì Nhóm mổ 1 thì p Tuổi 1,6±0,8 2,8±2,4 0,32 Giới 3 nữ / 1 nam 11 nữ/ 4 nam 1,0 Thời gian bị bệnh cấp tính (ngày) 2,0±0,8 6,4±7,1 0,25 Kích thước của nang (cm) 4,9±3,8 3,9±2,7 0,51 Thời gian nằm viện sau mổ (ngày) 22,7±8,3* 8,2±3,8 <0,001 *Tổng thời gian nằm viện sau 2 lần mổ Trước tháng 2/2008, chỉ có 1/5 ca (20%) được mổ 1 thì nhưng sau đó cả 14/14 ca (100%) được mổ 1 thì. Không có khác biệt có ý nghĩa giữa 2 nhóm bệnh nhân được mổ 1 thì hoặc 2 thì về đặc điểm bệnh nhân, thời gian bị bệnh, các biểu hiện lâm sàng và kích thước của nang (Bảng 1). Thời gian nằm viện trung bình sau mổ của nhóm bệnh nhân được mổ 1 thì là 8,0±2,8 ngày, ngắn hơn đáng kể so với tổng số ngày nằm viện sau 2 lần mổ của các bệnh nhân mổ 2 thì. Không có trường hợp nào bị rò miệng nối, không có tử vong. Tất cả các bệnh nhân được ra viện trong tình trạng sức khỏe tốt. Theo dõi sau khi ra viện từ 1 tháng đến 5 năm, các bệnh nhân đều có sức khỏe tốt, phát triển bình thường, không có bệnh nhân nào có biến chứng viêm đường mật, hẹp miệng nối hoặc các biến chứng khác. BÀN LUẬN NOMCT khá hiếm gặp ở trẻ em. Nguyên nhân dẫn đến thủng NOMC còn chưa rõ nhưng các giả thuyết đã được nêu lên là tăng áp suất trong nang do tắc ống mật tụy chung bởi cặn protid(1), tác dụng của dịch tụy trào ngược vào NOMC phá hủy thành đường mật còn chưa trưởng thành ở trẻ em(2). Các nghiên cứu trên thế giới cho thấy tỷ lệ NOMCT ở trẻ em bị nang ống mật chủ là từ 1,8% cho đến 12,2%(1-3). Nghiên cứu này của chúng tôi đã cho thấy tỷ lệ của NOMCT trên tổng số các BN bị nang ống mật chủ được điều trị tại BVNTW là 4,1%. Theo tìm hiểu của chúng tôi, đây cũng là báo cáo loạt bệnh nhân NOMCT lớn nhất trong y văn cho đến thời điểm hiện tại. Nghiên cứu này cho thấy biểu hiện lâm sàng của NOMCT hay gặp nhất là đau, chướng bụng, nôn với các dấu hiệu nắn bụng đau và có cảm ứng phúc mạc. Điều khác biệt với các triệu chứng của nang ống mật chủ đơn thuần theo chúng tôi là ở NOMCT thường có chướng bụng do có viêm phúc mạc mật. Khám BN có thể thấy dấu hiệu có dịch tự do ổ bụng. Các xét nghiệm máu là không đặc hiệu nhưng có thể giúp bác sĩ lâm sàng định hướng chẩn đoán bệnh liên quan đến gan mật (bilirubin, men gan tăng nhẹ). Siêu âm có thể giúp chẩn đoán NOMCT khi phát hiện ra hình ảnh nang ống mật chủ và dịch tự do ổ bụng. Tuy nhiên trong loạt BN của chúng tôi, có tới gần 1/3 các trường hợp siêu âm không phát hiện ra nang ống mật chủ: có 3 BN siêu âm chỉ chẩn đoán là có nang lớn ổ bụng không rõ nguồn gốc, thậm chí 1 BN được chẩn đoán là viêm ruột thừa. Chụp CT ổ bụng có thể giúp chẩn đoán NOMCT chính xác hơn khi có hình ảnh nang ống mật chủ với dịch quanh nang. Tuy vậy trong loạt bệnh nhân này có trường hợp ngay cả CT cũng chỉ cho chẩn đoán nang lớn ổ bụng không rõ nguồn gốc. Trong nghiên cứu này, chọc dò ổ bụng cho thấy có dịch mật tự do là dấu hiệu đặc hiệu của thủng đường mật. Do đó theo chúng tôi, kết hợp giữa lâm sàng, siêu âm và chọc dò ổ bụng có thể cho kết quả chẩn đoán chính xác NOMCT ở đại đa số các trường hợp. CT có thể hữu ích cho các trường hợp chẩn đoán phân biệt khó hơn. Theo một vài tác giả, xạ đồ gan mật cũng là phương tiện có giá trị trong chẩn đoán NOMCT(10). Điều trị BN bị thủng đường mật với viêm phúc mạc mật là khó khăn và có nguy cơ biến chứng cao(4). Vì NOMCT là hiếm gặp nên các nghiên cứu tổng kết trên một vài ca bệnh khó Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 15 * Phụ bản của Số 3 * 2011 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Ngoại Nhi 105 có thể tìm được câu trả lời thỏa đáng cho việc lựa chọn phương pháp điều trị tối ưu: mổ một thì hay 2 thì. Tất nhiên nếu mổ được 1 thì thành công sẽ có lợi nhiều cho bệnh nhân: chỉ mổ một lần, bệnh nhân không phải chịu đựng dẫn lưu đường mật trong thời gian hàng tháng, có thể rút ngắn tổng thời gian điều trị, giảm chi phí... Tuy vậy, khó khăn cho điều trị một thì có thể thấy là tình trạng nặng, nhiễm trùng của bệnh nhân, khó khăn trong cắt nang, nguy cơ rò miệng nối cao nếu nối ống gan chung với ruột ngay(4,12). Nghiên cứu này của chúng tôi trên số lượng khá lớn BN (19 BN) tại một trung tâm đã cho thấy chỉ có 4 trường hợp ở giai đoạn trước 2008 phải mổ 2 thì, còn lại 15 trường hợp NOMCT đã được điều trị bằng phẫu thuật cắt nang và nối ống gan chung- hỗng tràng Roux-en-Y cung với rửa và dẫn lưu ổ bụng ngay trong một lần cho kết quả tốt. Không có bệnh nhân nào ở nhóm mổ 1 thì bị rò miệng nối mật ruột sau mổ, điều mà nhiều tác giả khác lo ngại. Theo dõi sau khi ra viện từ 1 tháng đến 5 năm cũng cho thấy không có biến chứng. So sánh đặc điểm bệnh nhân, thời gian bị bệnh, lâm sàng và kích thước nang giữa 2 nhóm mổ 1 thì và mổ 2 thì không thấy sự khác biệt. Sự khác biệt ở đây là do phẫu thuật viên khác nhau: các phẫu thuật viên có kinh nghiệm mổ nang ống mật chủ nhiều hơn có xu hướng mổ một thì hơn. Tóm lại, phẫu thuật 1 thì điều trị nang ống mật chủ hoại tử thủng với viêm phúc mạc mật là khả thi, an toàn, cho kết quả tốt và nên là lựa chọn thường qui ở các trung tâm có nhiều kinh nghiệm. TÀI LIỆU THAM KHẢO 1. Ando H, lto T, Watanabe Y, et al (1995). Spontaneous perforation of choledochal cyst. J Am Coll Surg; 181: 125–128. 2. Ando K, Miyano T, Kohno S, et al (1998). Spontaneous perforation of choledochal cyst: a study of 13 cases. Eur J Pediatr Surg; 8: 23–25. 3. Arda IS, Tuzun M, Aliefendioglu D, et al (2005). Spontaneous rupture of extrahepatic choledochal cyst: two pediatric cases and literature review. Eur J Pediatr Surg;15(5):361-3. 4. Chardot C, Iskandarani F, et al (1995). Spontaneous perforation of the biliary tract in infancy: a series of 11 cases. Eur J Pediatr Surg; 6: 341–346 5. Karnak I, Tanyel FC, et al (1997). Spontaneous rupture of choledochal cyst: an unusual cause of acute abdomen in children. J Pediatr Surg;32(5):736-8. 6. Maheshwari M, Parekh BR, Lahoti BK (2002). Biliary peritonitis: a rare presentation of perforated choledochal cyst. Indian Pediatr; 39:588–592. 7. Moss RL, Musemeche CA (1997). Successful management of ruptured choledochal cyst by primary cyst excision and biliary reconstruction. J Pediatr Surg; 32: 1490–1491. 8. Sai Prasad TR, Chui CH, Low Y, et al (2006). Bile duct perforation in children: is it truly spontaneous? Ann Acad Med Singapore; 35(12):905-8. 9. Seema, Sharma A, Seth A, et al (2000). Spontaneous rupture of choledochal cyst. Indian J Pediatr; 67: 155–156. 10. Treem WR, Hyams JS, et al (1991). Spontaneous rupture of a choledochal cyst: clues to diagnosis and etiology. J Pediatr Gastroenterol Nutr; 13: 301–306. 11. Ueno S, Hirakawa H, Yokoyama S, et al (2005). Emergent biliary drainage for choledochal cyst. Tokai J Exp Clin Med; 30(1):1-6. 12. Wagholikar GD, Chetri K, Yachha SK, et al (2004). Spontaneous perforation-a rare complication of choledochal cyst. Indian J Gastroenterol;23(3):111-2.